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Asian Case Reports in Pediatrics 亚洲儿科病例研究, 2013, 1, 17-19
http://dx.doi.org/10.12677/acrp.2013.12004 Published Online May 2013 (http://www.hanspub.org/journal/acrp.html)
Intracranial Fungal Granuloma: A Case Report
Linmin Kang1, Shan Gao1, Rong Luo1*, Lian Xu2
1Department of Pediatrics, West China Second University Hospital, Sichuan University, Chengdu
2Department of Pathology, West China Second University Hospital, Sichuan University, Chengdu
Email: carolyn18@126.com, huaxigaoshan@163.com, *liuhengru@yahoo.com.cn, xulian@foxmail.com
Received: Dec. 17th, 2012; revised: Jan. 9th, 2013; accepted: Jan. 28th, 2013
Copyright © 2013 Linmin Kang et al. This is an open access article distributed under the Creative Commons Attribution License, which permits unre-
stricted use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.
Abstract: Background: Fungi can intrude into brain, meninges and intracranial blood vessels in different ways, caus-
ing several diseases including intracranial fungal granuloma (IFG), which is not common but has a high mortality rate
(50% - 63%). Domestic literature about IFG is mostly reported in adult population other than children population. Me-
thods: A 11 year-old female was admitted to the inpatient apartment of pediatrics. The patient showed repeated right
occiput pain for more than 3 months, aggravated with vomiting for 15 days. Physical examination on admission re-
vealed no abnormalities. MRI revealed intracranial space-occupying lesions. Then we gave her surgical treatment. The
postoperative diagnosis was intracranial fungal granuloma, so that we gave her the antifungal treatment and nursing.
Results: The patient showed no more headache ever since the surgery. Until the date of sending out this paper, the pa-
tient showed no abnormal clinical manifestations. Conclusion: At present, surgery combined with antifungal therapy
should still be considered as the ultimate choice of IFG treatment.
Keywords: Intracranial Fungal Granuloma; Aspergillus; Therapy
颅内单纯真菌性肉芽肿 1例报告
康琳敏 1,高 珊1,罗 蓉1*,徐 炼2
1四川大学华西第二医院儿科,成都
4四川大学华西第二医院病理科,成都
Email: carolyn18@126.com, huaxigaoshan@163.com, *liuhengru@yahoo.com.cn, xulian@foxmail.com
收稿日期:2012 年12月17 日;修回日期:2013 年1月9日;录用日期:2013 年1月28 日
摘 要:背景:真菌以不同方式和程度累及脑组织、脑膜和颅内血管,其中颅内真菌性肉芽肿(intracranial fungal
granuloma, IFG)并不常见,但死亡率高(50%~63%)。国内IFG 文献多见于成人病例的个案报道,少见儿童报道。
方法:11岁大女性患儿1 例,因“反复右枕部疼痛3个月,加重伴呕吐半月”入院,入院查体无异常,MRI 提
示颅内占位性病变,遂给予手术处理,术后诊断颅内真菌性肉芽肿,并给予术后抗真菌治疗及护理。结果:术
后患儿头痛症状消失,至本文投送之日,患儿无临床症状再次出现。结论:手术联合抗真菌治疗 IFG 仍应作为
目前首选治疗方案。
关键词:颅内真菌性肉芽肿;曲霉菌;治疗
1. 病例报告
患儿女,11 岁,因“反复右枕部疼痛 3个月,加
重伴呕吐半月”入院。入院查体:未见任何异常。MRI
(图1)示:右小脑半球及右枕部不规则肿块影。病灶大
小约 4.2 × 6.5 cm,右小脑半球病灶大小 2.8 × 2.9 cm。
诊断:1) 右小脑半球占位;2) 右枕部占位。于
*通讯作者。
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颅内单纯真菌性肉芽肿 1例报告
Figure 1. Imaging (CT\MRI): Signson CTandMRI The CT and the
MRI scan shows irregular mass lesions in the right cerebellar
hemisphere and the right occiput
图1. 影像(CT\MRI):右小脑半球及右枕部不规则肿块影
2012.5.25 全麻下行幕上浅部病变切除术 + 右侧小脑
半球占位切除术 + 开颅颅内减压术 + 颅内压监护传
感器置入术。术中见:脑脊液清亮,颅内压稍高,幕
上右侧占位病变,大小约 7 × 7 cm。边界欠清晰,鱼
肉样,局灶硬化结节。右侧小脑半球病灶约 3 × 2 cm 大
小。术中冰冻提示:炎性病变或肉芽肿可能。术后病
检(图2和3)证实 2012.5.26(右枕、右小脑半球)坏死
Figure 2. Microscopic appearance of multinucleated giant cell
granuloma of the brain (HE stain, ×400)
图2. 病理(HE 染色):显示多核巨细胞肉芽肿性炎形成
Figure 3. Photomicrograph showing the fungal hyphae and spores
on Gomori silver methenamine silver (GMS) stain
(GMS Stain, ×400)
图3. 病理(六胺银染色)病变组织中六胺银染色阳性的真菌菌丝及
孢子,致病菌丝长短不一,粗细较一致,形态倾向曲霉菌
和肉芽肿(含多核巨细胞)。PAS 和六胺银染色查见大
量真菌菌丝,支持为真菌感染。Warthin-Starry 染色未
见明确阳性病原体。抗酸染色(−)。结核杆菌 PCR 检测
(−)。免疫组化示背景脑组织呈GFAP(+)/Oligo- 2(+),
NeuN(−)、IDH1(−)、CD1a(−);散在Ki67 阳性细胞。
术后第二天,患儿头痛症状即消失。术后诊断:右枕
部、右小脑半球真菌感染。术后 10 天(2012. 6. 5)转至
我科。入院后患儿体温始终正常,查体未见异常,否
认既往脑部外伤史、鸟类接触史、及传染病史,实验
室及其他辅助检查提示:血、骨髓、CSF 涂片及培养
均未见细菌及真菌,真菌 G试验结果阴性。CD3、CD4、
CD3/CD4 正常。
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2. 诊断
1) 颅内真菌性肉芽肿:曲霉菌感染?2) 幕上浅
部病变切除术 + 右侧小脑半 球占位切除术 后。术后
给予伏立康唑0.186~0.279 g Q12 h静滴 10 天,随后
更换为两性霉素B脂质体 4.5~140 mg Qd静滴 26 天,
停用两性霉素 B脂质体后给予伏立康唑 0.2~0.4 gbid
口服至术后2个月。至本文投送之日,患儿无临床症
状再次出现。
3. 讨论
真菌以不同方式和程度累及脑组织、脑膜和颅内
血管,其中颅内真菌性肉 芽肿(intracranial fungal
granuloma, IFG)并不常见,但死亡率高(50%~ 63%)[1],
脑膜脑炎是最主要的死亡原因,感觉缺损、肉芽肿中
有脓性成分、严重脑水肿,均提示预后差。另外,实
质性肉芽肿常伴发血管炎和血管内血栓形成,一旦发
生,其死亡风险更高,考虑可能的原因是化学药物极
可能对难以逆转的血管内侵袭和继发性梗阻无效[2]。
但在儿童群体中的疾病结局极可能优于成人[3]。国内
IFG 文献多见于成人病例的个案报道,少见儿童报道。
IFG 最常见的症状是头痛、呕吐、凸眼、视力障碍及
视乳头水肿[1]。,临床症状及体征无特异性,CT、MRI
扫描往往无特征性表现,有文献提示CT 上的“开环
征”可能对诊断有一定的特异性[4],本患儿无CT 开
环征。病理染色可明确诊断真菌感染,但不能确认具
体病原,需要培养结果,但中枢神经系统感染真菌者,
脑脊液真菌培养阳性率往往并不高(31%)[5];病理确诊
的IFG 患者血/尿的涂片/培养的阳性率约 60%[3]。本
例患儿病理切片六胺银染色证实为真菌感染,结合临
床及病理表现特点病原菌可能为曲霉菌属(图2和3)。
曲霉菌是形成IFG 最常见的病原菌,IFG 感染途径主
要有:1) 直接感染:如开放性外伤感染;2) 血行播
散;3) 邻近感染:如鼻窦炎;4) 姻缘性。真菌感染
的易感因素包括营养状况差、滥用药物(抗生素、镇痛
药、抗结核、激素、免疫抑制剂)、高龄、患恶性肿瘤、
免疫功能缺陷和寄生虫感染等。没有发现可能的感染
途径和易感因素是本例患儿的特征之一。仅为限局性
肉芽肿并位于枕部、右小脑半球是本例患儿特征之
二,因IFG最常见部位为额叶、颞叶,其他部位为顶
叶、颞顶叶、前颅窝、中颅窝、鞍区和鞍旁区、后颅
窝[1]。本个案血、骨髓、CSF 涂片及培养均未见细菌
及真菌,真菌 G试验结果也为阴性。原因可能为:1)
该患儿除头痛、呕吐外,一般情况良好,除局灶占位
性改变外,并无大量真菌进入血液及其他体液中,故
出现上述病理与实验室检查结果的背离;2) 任何实验
室检查均可能有假阴性结果的存在。
手术联合抗真菌治疗是目前首选治疗方案。外科
病灶切除疗效确切,可减轻颅内压迫和降低颅内压,
防止发生严重的CNS 后遗症,改善预后。术后抗真
菌治疗应当早期、足量,足够疗程。初始全身治疗首
选伏立康唑,康唑不能耐受或治疗无效的患者,可替
代选用伊曲康唑、泊沙康唑或 LFABs(包括两性霉素B
脂质体复合物)。本例患儿手术后次日临床症状即完全
消失,随访至稿件投送之时,患儿无临床症状反复,
据此我们考虑是否应视为单纯手术效果好。该病例也
再次证明目前主流观点的正确性,即虽然没有决定性
的证据证明根治性和激进的手术能够促进颅内真菌
性肉芽肿患者的治疗结局,但是每当手术可行,且不
会导致严重的并发症等恶性结局时,仍应采取恰当而
彻底的手术[6]。
参考文献 (References)
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